start - projet interventionnel sur le suivi à long terme : aides virtuelles, recherche et transversalité

rationnel la survie des enfants traités pour un cancer est actuellement d’environ 80 % à 5 ans, ce qui représente environ en france 50 000 anciens patients (ap) devenus adultes. néanmoins, le risque de survenue d’effets secondaires à long terme est important. des dispositifs variés de suivi à long terme (slt) ont été mis en place (pédiatres oncologues, consultations d'adultes spécialisées, médecin traitant (mt), en milieu hospitalier ou en cabinet de ville). le slt, aujourd’hui estimé à moins de 50 % chez les ap, est insuffisant par défaut d’information et de transition entre la médecine pédiatrique et la médecine adulte. hypothese un panel d’outils (du domaine de l’informatique à celui de la biologie moléculaire) peut permettre d’améliorer les connaissances et de mieux structurer le slt. intervention le projet start mobilise les principales infrastructures de collecte de données hope-epi (la plateforme du registre national des cancers de l’enfant et sa cohorte cohoper (wp5), la fccss (survivants d'une tumeur solide de l'enfant) et lea (leucémies enfants et adolescents)) et les cohortes régionales (arcerra (rhône-alpes) and recap-go (grand-ouest)). ce projet combine de manière créative différents axes : les sciences humaines et sociales (shs) visant à se recentrer sur la perspective des patients (wp2), des outils permettant d’améliorer le slt (score de risque et e-outils) (wp3), la prédisposition génétique aux effets secondaires tardifs (lea) (wp4) et un suivi épidémiologique visant à améliorer la connaissance des effets tardifs (wp5). population adulte ou adolescent (> 15 ans), traité pour une tumeur ou une hémopathie maligne avant 18 ans, en france, depuis 1980, et ayant un minimum de recul de 5 ans sans traitement carcinologique. work packages wp1 - coordination du projet (incluant la coordination des sollicitations faites auprès de ces ap). wp2 - shs : - tâche 1 : le but est d’écrire des recommandations de bonne pratique concernant les sollicitations régulières de ces ap basées sur une revue de la littérature, des entrevues semi-structurées menées avec ces ap et un groupe d'éthique multidisciplinaire. - tâche 2 : évaluation de la qualité de la vie et des répercussions fonctionnelles d’anciens patients traités par chirurgie orthopédique avec ou sans radiothérapie. wp3 - outils pour améliorer le suivi : - tâche 1 : des modèles statistiques classiques et des algorithmes d'apprentissage automatique seront appliqués sur des données déjà rassemblées (fccss, lea) afin d’établir un score de risque. - tâche 2 : évaluation de l’impact d’une éducation du couple patient-mt. wp3.2 vise à tenir compte du besoin d’informations des ap. développement de systèmes d’informations innovants, centrés et personnalisés pour le patient, et global pour les mt grâce à la création de mooc (cours en ligne) en partenariat avec des représentants d’anciens patients et associations. population d’étude : ap traités entre 2000 et 2010. - tâche 3 : interface clinique des cohortes épidémiologiques : logiciel, en lien avec les bases de données, permettant de créer et de suivre les plans personnalisés de soins de l’après-cancer. modèle innovant permettant une interface hôpital, ville et pédiatres, médecins d’adultes. evaluation de l’impact dans 2 groupes différents d’ap (avant 2000 et après 2010) comparant les examens habituels effectués avant la mise en œuvre du logiciel et après sa mise en œuvre. la satisfaction et la facilitation dans la transition seront analysées. - tâche 4 : évaluation de la mise en place d’un service de prévention et d’aide à distance en santé associant un forum thématique régulé par des professionnels, une ligne téléphonique, et un site internet thématique. wp4 - recherche génétique : l'objectif principal est d'identifier les facteurs génétiques hérités associés à 3 effets secondaires à long terme dans la cohorte lea (le syndrome métabolique, la cardiomyopathie induite par les anthracyclines et l’ostéonécrose symptomatique) par une étude d’approche gwas. wp5 - suivi épidémiologique systématique assuré par des questionnaires généraux envoyés aux patients inclus dans cohoper : ceci sera réalisé avec un partenariat entre la cohorte constance (population générale) et cohoper afin de comparer des données et d'améliorer l'interopérabilité entre les infrastructures de santé publique, à l'échelle nationale et internationale. resultats attendus 1 - améliorer la qualité des soins du slt des ap et diminuer l’inégalité territoriale grâce à une collaboration entre les épidémiologistes et les oncologues-hématologues pédiatriques, en utilisant des outils pratiques qui pourraient être proposées sur l’ensemble du pays. 2 - augmenter les connaissances sur les séquelles tardives. le projet start permettra une articulation avec des projets de recherche en biologie fondamentale et prédispositions (biocap), des études sur ltfu après des thérapies ciblées ou des séquences de thérapies concomitantes.

rational survival rate after childhood cancer has reached up to 80%. in france, about 50,000 adults are childhood cancer survivors (ccs). late effects of cancer treatments are of major concern. models of long-term follow-up care for ccs have been driven by pediatric oncologists, medical specialists and general practitioners (gps) and conducted in either long-term follow-up (ltfu) clinics or in the physician’s offices. however, some survivors are not followed (no information, failure of transition between pediatric and adult medicine). hypothesis a wide selection of tools and service may improve knowledge, long term follow-up care and quality of life of ccs in france intervention the start project mobilizes the major hope-epi data collection infrastructures (the national childhood registry platform and its cohort cohoper (cohort of the pediatric cancer registries), fccss (french childhood cancer survivor study) and lea (leukemia children and adolescents)) and regional cohorts arcerra (rhône-alpes) and recap-go (grand-ouest). this project creatively combines different axes: human and social health (hsh) aimed at refocusing on the patient perspective (wp2), risk score & e-tools to improve education and ltfu care (wp3), genetic susceptibility to late effects (lea) (wp4) and epidemiological studies to improve knowledge on late effects (wp5). population adults or adolescent (15 years) ccs, treated for malignant or related disease (icc3-classification) before the age of 18, in france, since 1980, with a minimal follow-up of 5 years after treatment. work packages wp1 - project coordination (including coordination of the solicitations made to the ccs). wp2 - hsh: - task 1: ethics. the goal is to write recommendations of good medical practice about the regular reminders addressed to these ccs based on a review of the literature, semi-structured interviews conducted with ccs and a multi-disciplinary ethics group. - task 2: quality of life & functional repercussions of ccs treated by orthopedic surgery with or without radiotherapy: evaluation by a self-administered questionnaire (fccss, cohoper). stratification analysis will take into account sex, year of treatment, type of cancer, treatment. wp3 - tools to improve ltfu care: - task 1: risk score for follow-up- calculation based on retrospective data already collected (fccss, lea) using both classical statistical models and machine learning approach. - task 2: education of the ccs and their gp. this task aims to answer the need for information and feedback for former patients. intervention consists of developing innovative information systems, moocs (massive open online courses), with representatives of ccs and associations, personalized for ccs depending on their risk, and global for gp. population of this study: ccs treated between 2000 and 2010, with at least 5 years without treatment - task 3: innovative web interface between epidemiological cohorts to improve personalized ltfu care taking into account the individual needs of patients and the current structure of ltfu in france. its impact will be studied in 2 different groups of patients (patients treated before 2000 and after 2010, with at least 5 years without treatment) comparing the usual exams done before the implementation of the software and after its implementation. satisfaction and facilitation in the transition between childhood and adulthood care will be analysed. - task 4: remote prevention and help service (combining thematic forums moderated by professionals, telephone line and website). the usability, efficiency and satisfaction will be evaluated with an online ad’hoc questionnaire among a sample of users (n=100). wp4 - genetics: the primary objective is to identify the inherited genetic factors that affect the occurrence of 3 long-term side effects in the lea cohort (metabolic syndrome, anthracycline-induced cardiomyopathy and symptomatic osteonecrosis) through a genome wide association study. wp5 - systematic epidemiological follow-up by general questionnaires sent to the patients included in cohoper: this will be done with a partnership between constances (general population’s cohort) and cohoper to compare data and to contribute to a pooled effort to improve interoperability between infrastructures of public health, at the national and international scale. expected public health impact 1 - improve the quality of ccs ltfu care in france thanks to collaboration between epidemiologist and paediatric oncologists, using practical tools intended for survivors all over france, leading to less inequity on the national territory. 2 - increase knowledges about late sequelae. the start project will allow for an articulation with research projects in fundamental biology and predispositions (biocap), studies about ltfu after targeted therapies, or sequences of concomitant therapies.